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RelatosCBC - Revista do Colégio Brasileiro de Cirurgiões - Journal of the Brazilian College of Surgeons

Fascículo: 3 - 11 Artigos

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http://www.dx.doi.org/1030928/2527-2039e-20181966

Relato de Caso

Acesso cervical para exérese de cisto broncogênico em mediastino anterior em criança

Cervical access to remove bronchogenic cyst in the anterior mediastinum in a pediatric patient

Letícia Alves Antunes1,2; Carolina Talini1; Bruna Cecília Neves de Carvalho1; Weliton Durães2; Renato Neves Noronha1,2; Otávio Jana Rodrigues, ACBC-MG1

1. Irmandade Nossa Senhora das Mercês, Serviço de Cirurgia Pediátrica, Montes Claros, MG, Brasil
2. Universidade Estadual de Montes Claros, Faculdade de Medicina, Montes Claros, MG, Brasil

Endereço para correspondência

Letícia Alves Antunes
E-mail: lilith_alves@yahoo.com.br; lilithalves2016@gmail.com

Recebido em 29/07/2018
Aceito em 20/08/2018

Fonte de financiamento: Não

Conflito de interesses: Não

Resumo

Os cistos broncogênicos são formados a partir do desenvolvimento anormal do intestino anterior, caracterizados por conter tecidos normalmente encontrados na traqueia e brônquios. São alterações raras com baixa prevalência e que podem produzir efeitos compressivos sobre a via área, dependendo de sua localização e tamanho. Este relato trata de um paciente de dois anos e seis meses de idade com estridor respiratório desde os seis meses de vida, que recebeu tardiamente o diagnóstico de cisto broncogênico em mediastino anterior. A lesão era extensa (4,8 x 4,5 x 4,5cm), comprimindo e desviando a traqueia, porém sua ressecção completa foi possível apenas por meio da cervicotomia, não sendo necessário acesso torácico. A anatomia patológica confirmou o diagnóstico. Apesar de ser uma anomalia rara, na presença de sintomas respiratórios em pacientes lactentes, o diagnóstico de cisto broncogênico deve sempre ser aventado, possibilitando o tratamento cirúrgico precoce e evitando a morbidade associada a esta patologia.

Palavras-chave: Cisto Mediastínico. Doenças do Mediastino. Cirurgia. Criança.

INTRODUÇÃO

Os cistos broncogênicos são remanescentes do intestino primitivo, que se formam entre a 26 e 40 semanas de gestação e que representam o desenvolvimento anormal do intestino anterior contendo tecido que é normalmente encontrado na traqueia e brônquios1.

Ainda que sua localização mais comum seja no mediastino (85% dos casos), o cisto broncogênico é uma alteração rara, com prevalência de 1:42.000 até 1:68.000 nascidos vivos. Constitui de 13-15% das doenças císticas pulmonares congênitas, sendo mais comumente localizadas no mediastino, e correspondendo a cerca de 6% das massas mediastinais em crianças2.

Foram classificados por Maier em 1946 de acordo com sua localização anatômica: hilar, paraesofágico, carinal, traqueal ou misto3.

Em sua maioria são assintomáticos, mas quando presentes os sintomas, em geral estão associados ao efeito de massa produzido pelo cisto, podendo produzir compressão da carina, levando a sintomas respiratórios com certa frequência, como tosse, dispneia, disfagia e estridor1. O efeito de massa sobre a traqueia e o esôfago é mais comum quando o cisto se localiza em posição subcarinal ou paratraqueal a direita4.

Este artigo tem como objetivo relatar um caso raro de cisto broncogênico gigante no mediastino anterior, apresentando diagnóstico tardio e como sintoma estridor persistente.

 

RELATO DO CASO

Criança, sexo masculino, dois anos e seis meses, encaminhada para internação pela pneumologia devido radiografia de tórax com alargamento de mediastino (Figura 1).

 


Figura 1. Radiografia de Tórax. Alargamento do mediastino

 

Histórico de três episódios de pneumonia com necessidade de internação hospitalar e broncoespasmo frequente. Dispneia aos esforços com estridor desde os seis meses de idade, porém sem investigação prévia. Realizado tomografia computadorizada de tórax com presença de massa cística localizada na transição cervicotorácica esquerda, iniciando no lobo esquerdo da tireoide, medialmente a carótida e jugular e estendendo-se para o mediastino superior até acima do arco aórtico, crescendo entra o tronco braquiocefálico e a artéria carótida comum esquerda, medindo 4,8 x 4,5 x 4,5cm. A lesão apresenta contato com a traqueia, condicionando compressão e deslocamento para a direita (Figura 2 e 3). Paciente submetido à cervicotomia direita com possibilidade de ressecção total da lesão cística, com boa visualização da traqueia, esôfago e subclávia direita, estruturas contíguas à lesão (Figura 4 e 5). Paciente permaneceu 48 horas em Unidade Terapia Intensiva, recebendo alta no sétimo dia de pós-operatório para acompanhamento ambulatorial. Resultado anatomopatológico sugestivo de cisto broncogênico (lesão cística revestida por epitélio colunar pseudoestratificado mucossecretor com áreas de metaplasia escamosa. Músculo liso, tecido cartilaginoso maduro e algumas glândulas mucosas são vistas na parede).

 


Figura 2. Tomografia computadorizada de tórax. Lesão cística medindo 4,8 x 4,5 x 4,5cm. A lesão apresenta contato com a traqueia, condicionando compressão e deslocamento para a direita.

 

 


Figura 3. Relação do cisto com os vasos da base e traqueia em corte coronal de tomografia.

 

 


Figura 4. Intraoperatório. Cervicotomia para exérese de cisto broncogênico em mediastino anterior.

 

 


Figura 5. Peça cirúrgica. Exérese de cisto broncogênico em mediastino anterior.

 

DISCUSSÃO

Os cistos broncogênicos mediastinais tendem a ocorrer com maior frequência no lado direito e são mais frequentes no sexo masculino. Corroborando com a literatura, o paciente em questão era do sexo masculino com lesão em mediastino anterior a direita, desviando a traqueia e os vasos subclávios. Em geral são uniloculares, repletos de líquido fluido, com epitélio colunar ciliado podendo incluir cartilagem, musculatura e tecido glandular 1.

A topografia dos cistos parece ser mais importante do que o volume no que diz respeito aos sintomas compressivos: 57% nos paratraqueais, 68% na carina ou a nível do hilo e 18% abaixo do hilo5.

Em sua maioria, são assintomáticos, porém os sintomas em geral estão relacionados a compressão da via respiratória pela cisto1. Acima dos cinco anos de idade a presença de sintomas respiratórios diminui, sendo mais frequentes os casos assintomáticos e a presença de dor, relacionada à possível irritação da pleura5. O paciente aqui relatado apresentava sintomas desde os 6 meses de vida, com estridor respiratório importante, porém não recebeu o diagnóstico logo no início dos sintomas.

O diagnóstico é feito com base nos achados clínicos e radiológicos, porém a análise histológica é determinante6. O diagnóstico diferencial na presença de estridor em lactentes também deve incluir como hipóteses: lesões da via aérea superior e inferior, lesões inflamatórias ou neoplásicas, alterações das cordas vocais, corpo estranho ou lesão vascular3.

O exame complementar inicial deve ser a radiografia de tórax, que pode inclusive apresentar resultado normal, porém o exame padrão ouro é a tomografia computadorizada7 que pode localizar o cisto e definir sua relação com as estruturas adjacentes bem como caracterizar a densidade de seu conteúdo8, auxiliando no planejamento cirúrgico. Com o advento dos exames de alta resolução, o diagnóstico pré-natal já é possível em alguns casos9. O caso descrito aqui demonstra um paciente que recebeu tratamento para asma por sintoma de estridor respiratório recorrente, apresentando internamentos de repetição por pneumonia. Suspeitou-se de outra patologia que não asma quando um raio-X de tórax evidenciou alargamento do mediastino. Por esta razão, foi indicada tomografia que evidenciou a presença do cisto.

A presença de complicações é mais frequentemente reportada em crianças do que nos pacientes jovens e adultos, e incluem: infecção do cisto e formação de abscesso, transformação maligna, fistulização, compressão traqueal, síndrome da veia cava superior, hemoptise e até ruptura espontânea para o interior da árvore respiratória4. Apesar do claro sintoma compressivo apresentado pelo paciente, felizmente não houve complicações antes do tratamento cirúrgico, algo notável tendo em vista que o diagnóstico e tratamento só foram estabelecidos dois anos após o início do estridor. A presença de complicações em virtude da compressão da via aérea poderia inclusive ter levado ao óbito do paciente em decorrência da demora do diagnóstico.

Com o objetivo de evitar comprometimento respiratório recorrente e a morbidade associada à suas complicações, o tratamento de escolha é a completa excisão cirúrgica do cisto, que pode ser realizada por via aberta ou toracoscópica. A toracoscopia vem apresentando melhorias técnicas importantes nos últimos anos, possibilitando inclusive procedimentos minimamente invasivos em pacientes pequenos e tumores de localização menos favorável10. A aspiração inicial do cisto é recomendada por facilitar a dissecção e reduzir imediatamente a compressão local, podendo ser realizada em situações de emergência. Todavia, a aspiração não exclui a necessidade de ressecção do cisto, sendo que recidivas já foram relatadas até 25 anos depois da aspiração do cisto4. O tratamento do paciente em questão foi possível apenas com acesso via cervical, sem necessidade de acesso torácico combinado.

Apesar de ser um diagnóstico raro, a possibilidade de cisto broncogênico deve ser aventada nos casos de estridor em lactentes. Apesar do tradicional acesso torácico para exérese da lesão, em determinados casos o acesso cervical único possibilita a remoção completa do cisto, dependendo de sua localização. O correto diagnóstico possibilita o tratamento precoce com a excisão do cisto minimizando a morbidade associada a esta patologia.

 

REFERÊNCIAS

1. Goswamy J, de Kruijf S, Humphrey G , Rothera MP, Bruce IA. Bronchogenic cysts as a cause of infantile stridor: case report and literature review. J Laryngol Otol. 2011;125(10):1094-7.

2. Abushahin A, Zarroug A, Wagdi M, Janahi I. Bronchogenic cyst as an unusual cause of a persistent cough and wheeze in children: a case report and literature review. Case Rep Pediatr. 2018;2018:9590829.

3. Zedan M, Elgamal MA, Zalata K, Nasef N, Fouda K. Progressive stridor: could it be a congenital cystic lung disease? Ac-ta Paediatr. 2009;98(9):1533-6.

4. Hsu CG, Heller M, Johnston GS, Fel-berbaum M. An unusual cause of airway compromise in the emergency department: mediastinal broncogenic cyst. J Emerg Med. 2017;52(3):e91-e93.

5. Ribet ME, Copin MC, Gosselin B. Bronchogenic cysts of the mediastinum. J Thorac Cardiovasc Surg. 1995;109(5): 1003-10.

6. Kiralj A, Vučković N, Mijatov I. Congenital cervical broncogenic cyst: a case report. Srp Arh Celok Lek. 2015;143(5-6):317-21.

7. Liu L, Pan T, Wei X. Bilateral giant pulmonary bronchogenic cysts. Asian Cardiovasc Thorac Ann. 2009;17(1):64-6.

8. Ozkan A, Okur M, Kaya M, Kucuk A. A case of broncogenic cyst mimicking foreign body aspiration. Pediatr Emerg Care. 2013;29(7):833-5.

9. Nolasco-de-la Rosa AL, Nuñez-Trenado LA, Román-Guzmán ER, Chávez-Villicaña CE. Quiste broncogénico en cuello. Reporte de un caso y revisión de la bibliografía. Cir Cir. 2016;84(3):235-9.

10. Li XH, Zang T, Wang S, He BC, Yang XN, Zhong WZ, Chen JM. Minimally invasive, multi-disciplinary approach for surgical management of a mediastinal congenital bronchogenic cyst in a 6-month-old infant. J Thorac Dis. 2017;9(9):E743-E47.

 

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